Hypoglossal nerveparese som årsag til svær dysfagi sammen med Oropharyngeal stenose på grund af Occipitocervikal kyphos
abstrakt
Hypoglossal nerveparese (HNP) er en potentiel årsag til dysfagi. En 66-årig mand præsenterede for vores hospital med dysfagi og nakkesmerter. Et år før sit første besøg var han blevet diagnosticeret med øvre cervikal tuberkulose og havde gennemgået posterior C1-2 fiksering. Den fysiske undersøgelse førte til diagnosen dysfagi med HNP, og han havde alvorligt vægttab. Radiografisk undersøgelse afslørede, at O-C-kyphosen var blevet forværret, og at deformiteten sandsynligvis var den primære årsag til HNP. For at genoprette slukningsfunktionen blev O-C fusionskirurgi udført. Postoperativt viste patienten øjeblikkelig forbedring af dysfagi med gradvis genopretning af hypoglossal nervefunktion. I den sidste opfølgningsevaluering blev synkefunktionen bekræftet uden tegn på HNP. Vores resultater indikerer, at HNP kunne være mere udbredt i tilfælde med svær cervikal kyphos, idet de blev underdiagnosticeret på grund af de mere tydelige tegn på oropharyngeal indsnævring.
1. Introduktion
Hypoglossal nerveparese (HNP) er en sjælden tilstand, der forringer tungebevægelsen, hvilket kan resultere i dysfagi. Så vidt vi ved, har der kun været begrænsede rapporter om HNP forbundet med rygsygdomme, og derfor forbliver etiologien uklar. I den foreliggende undersøgelse rapporterer vi et tilfælde af HNP, der opstod efter postoperativ occiput-cervikal (O-C) kyphos i forbindelse med oropharyngeal indsnævring, og som blev forbedret ved at korrigere deformiteten.
2. Case Report
2.1. Historie
en 66-årig mand var blevet diagnosticeret med infektiøs cervikal tuberkulose på C1 og gennemgået posterior C1-2 skruepladefiksering på et hospital i Indien et år før hans besøg på vores hospital. Selvom operationen var vellykket, og hans nakkesmerter var forbedret, var hans synkefunktion gradvist forværret i løbet af ni måneder efter den indledende operation sammen med tab af reduktion. På grund af progressiv dysfagi og alvorligt vægttab blev han henvist til vores hospital. Hans medicinske historie omfattede hypertension og mild diabetes mellitus (HbA1c 6,2% NGSP). Han havde fået antituberkulær behandling, siden han blev diagnosticeret med infektiøs cervikal tuberkulose på det lokale hospital.
2, 2. Undersøgelse
patientens højde var 165 cm, hans vægt var 52 kg (BMI 19), Og han udviste normal kognitiv funktion. Han havde mistet 25 kg Over 7 måneder på grund af synkebesvær, og et nasogastrisk (NG) rør blev anbragt til rørfodring. Neurologisk undersøgelse af patienten afslørede venstre dominerende proksimal armmuskelsvaghed med atrofi, dysestesi i distale fingre, hyperrefleksi overalt med bilateral ekstensor plantarrefleks. Mundtlig undersøgelse var bemærkelsesværdig for atrofi i venstre tunge såvel som afvigelse i venstre tunge, hvilket var i overensstemmelse med ensidig HNP. Rutinemæssigt blodarbejde viste lidt forhøjet niveau af C-reaktivt protein (CRP), men resultaterne var ellers normale.
røntgenresultater i brystet viste ingen specifik abnormitet. Lateral cervikal røntgen viste o-C2 vinkel på 17-graders kyphos (Figur 1). Computertomografi (CT) viste en erosiv læsion ved huler og anterior arch of the atlas (figur 2). Magnetisk resonansbilleddannelse viste en pladsbesættende læsion i retropharyngeal rummet, som præsenterede heterogene signaler på både T1 – og T2-vægtede billeder (Figur 3). Yderligere sekventiel gennemgang af tidligere billeddannelsesundersøgelser afslørede, at læsionen i modsætning til progressionen af O-C-kyphos gradvist var faldet i størrelse.
samlet set havde patienten to hovedproblemer: alvorlig dysfagi og efterfølgende underernæring og nakkesmerter. Oprindeligt antog vi, at dysfagi primært var forårsaget af oropharyngeal stenose som følge af O-C kyphos . Da der imidlertid ikke blev observeret nogen fund af den intrakranielle patologi, og patienten udviste en vedvarende ensidig HNP og svær synkedysfunktion, antog vi til sidst, at dysfagien ville være blevet forværret endnu værre på grund af den begrænsede tungebevægelse. Med andre ord var både O-C kyphos og HNP relateret til dysfagi, og det var ikke muligt at tegne en klar linje, hvormed disse to faktorer blev delt med hensyn til etiologien. Ingen konservative behandlinger havde forbedret disse symptomer, og vi besluttede derfor at udføre en korrigerende operation for at genoprette slukningsfunktionen og lindre nakkesmerter.
2, 3. Operation
Posterior o-C3 fusionskirurgi med iliac knogletransplantat blev udført uden komplikationer. O-C-kyphosen blev korrigeret til 6-graders lordose på O-C2 (figur 4). Resultaterne af vævsbiopsien fra retropharyngeal massen var negative for infektiøs etiologi. Det postoperative forløb var begivenhedsløst. Hans synkefunktion samtidig med hans tungebevægelse forbedredes i to uger efter operationen. Ved det sidste opfølgningsbesøg efter fem måneder blev knogleunion observeret, og synkefunktionen blev bekræftet uden yderligere forringelse.
3. Diskussion
den hypoglossale nerve eller den tolvte kraniale nerve er en ren motorisk nerve, der styrer både den indre og ydre muskel i tungen. I lighed med de andre kraniale nerver er den opdelt i tre sektioner: supranuklear, nuklear og infranukleær. At vide, hvordan tungebevægelsen og koordinationen påvirkes, giver klinikere mulighed for at indsnævre årsagen til HNP . For eksempel producerer supranukleære læsioner normalt svaghed i den kontralaterale side af tungen, mens nuklear eller infranukleær patologi udvikler dysfunktion af hypoglossalnerven på den involverede side , som til sidst disponerer patienter for tungeatrofi, afvigelse og dysfagi. Den hypoglossale nerve er også opdelt i fire til fem segmenter baseret på dens anatomiske egenskaber . Nerven stammer fra dens kerne og går ud af kraniet gennem hypoglossal foramen. Den ekstrakraniale del løber lateralt til halspulsåren og anterior til den øvre cervikale rygsøjle, og den innerverer til sidst tungen . Nerven kan blive beskadiget ved hvert afsnit i sin bane. Specifikt viste en undersøgelse billeddannelsesfunktioner i hypoglossalnerven ved at opdele den i fire segmenter—intra-aksial, cisternal, kraniumbase og ekstrakraniale segmenter—og identificerede patologier for hvert segment: vaskulær, neoplasi, infektion/betændelse, traume og autoimmun .
etiologierne af HNP i forhold til rygsygdomme kan kategoriseres som følger: direkte skade, indirekte mekanisk forlængelse, utilstrækkelig cirkulation og betændelse ; hver forekommer ved det ekstrakraniale segment. For det første har direkte skade på rygsøjlen vist sig at forårsage HNP. I vores tilfælde viste billeddannelsesundersøgelser ingen tegn på direkte skade på den nedre hjernestamme eller cervikal rygmarv. En forstørrelse af massen på retropharyngeal rummet blev oprindeligt observeret, men den faldt gradvist i størrelse efter den første operation. Desuden antydede ingen specifikke fund gentagelse af infektion, siden han kom til os. Derfor var det ikke sandsynligt, at betændelse i forhold til retropharyngeal masse var den primære årsag til HNP. Under hensyntagen til alle disse forhold antog vi, at den mekaniske forlængelse på grund af hyperfleksion af livmoderhalsryggen spillede en vigtig rolle i vores tilfælde.
undersøgelser har vist, at O-C kyphos kan resultere i oropharyngeal stenose. Specifikt har nogle forfattere demonstreret nytten af O-C2-vinkel som en forudsigelse for postoperativ dysfagi og/eller dyspnø . Iseki et al. argumenterede for, at O-C2 vinkel mindst mere end præoperativ neutral position er nødvendig for at undgå vedvarende dysfagi . Disse undersøgelser tyder på, at den fremtrædende årsag til dysfagi i vores tilfælde var den øvre cervikale kyphos. Det var imidlertid også opmærksom på, at patienten havde vedvarende ensidig HNP, og dysfagien var så alvorlig, at patienten ikke var i stand til noget oralt indtag, hvilket endelig fik os til at antage, at HNP var en anden kritisk årsag til begrænset synkefunktion. I betragtning af at nogle tidligere sagsrapporter har hævdet, at HNP er forbundet med hyperfleksion i nakken og det betydelige antal tilfælde med dysfagi på grund af O-C2-kyphosen, antyder forfatterne, at HNP kunne være mere udbredt i sådanne deformitetssager, idet de maskeres af de mere tydelige tegn på oropharyngeal stenose.
i det aktuelle tilfælde, efter at vi reducerede fejljusteringen i O-C-krydset, oplevede han ikke kun bemærkelsesværdig forbedring i sin slukningsfunktion, men også gradvis gendannelse af hans tungebevægelse. Vi foreslår derfor, at genopretningen fra HNP primært kan forklares ved den kirurgiske frigivelse af den mekaniske forlængelseskraft af hypoglossalnerven (figur 5).
(a)
(a) /div >
(a) 
(b)
Som konklusion antyder disse fund, at HNP kan være mere udbredt i tilfælde med O-C kyphos, der lurer bag de mere åbenlyse tegn på oropharyngeal indsnævring. Derudover kan korrigerende kirurgi være en rimelig behandling, ikke kun for at forbedre slukningsfunktionen, men også for at gendanne den hypoglossale nervefunktion.
interessekonflikter
ingen af forfatterne har nogen interessekonflikt.