Parálisis del Nervio Hipogloso como Causa de Disfagia Grave junto con la Estenosis Orofaríngea debida a Cifosis Occipitocervical
Resumen
La parálisis del nervio hipogloso (PNH) es una causa potencial de disfagia. Un hombre de 66 años se presentó en nuestro hospital con disfagia y dolor de cuello. Un año antes de su primera visita, se le había diagnosticado tuberculosis cervical superior y se le había practicado una fijación posterior de C1-2. El examen físico llevó al diagnóstico de disfagia con PNH, y tuvo una pérdida de peso severa. El examen radiográfico reveló que la cifosis O-C se había exacerbado y que la deformidad era probablemente la causa principal de la PNH. Para restaurar la función de deglución, se realizó cirugía de fusión Oc. En el postoperatorio, el paciente mostró mejoría inmediata de la disfagia con recuperación gradual de la función del nervio hipogloso. En la última evaluación de seguimiento, se confirmó la función de deglución sin signos de PNH. Nuestros resultados indican que la PNH podría ser más prevalente en casos con cifosis cervical severa, estando infradiagnosticada debido a los signos más evidentes del estrechamiento orofaríngeo.
1. Introducción
La parálisis del nervio hipogloso (PNH) es una afección poco frecuente que altera el movimiento de la lengua, lo que puede provocar disfagia. Hasta donde sabemos, solo ha habido informes limitados de PNH asociados con enfermedades de la columna vertebral y, por lo tanto, la etiología sigue sin estar clara. En el presente estudio, presentamos un caso de PNH que se produjo después de la cifosis occipucio cervical (C-O) postoperatoria junto con el estrechamiento orofaríngeo y que se mejoró mediante la corrección de la deformidad.
2. Reporte de caso
2.1. Antecedentes
Un hombre de 66 años de edad había sido diagnosticado con tuberculosis cervical infecciosa en C1 y se había sometido a una fijación posterior de placa de tornillo C1-2 en un hospital de la India un año antes de su visita a nuestro hospital. Aunque la cirugía fue exitosa y su dolor de cuello había mejorado, su función de deglución había empeorado gradualmente durante el período de nueve meses después de la cirugía inicial, junto con la pérdida de reducción. Debido a disfagia progresiva y pérdida de peso severa, fue remitido a nuestro hospital. Su historial médico incluía hipertensión y diabetes mellitus leve (HbA1c 6,2% NGSP). He had been given antitubercular treatment since he was diagnosed with infectious cervical tuberculosis at the local hospital.
2.2. Examen
La altura del paciente era de 165 cm, su peso era de 52 kg (IMC 19) y presentaba una función cognitiva normal. Había perdido 25 kg durante 7 meses debido a la dificultad para tragar, y se le colocó una sonda nasogástrica (NG) para la alimentación por sonda. El examen neurológico del paciente reveló debilidad muscular proximal dominante izquierda del brazo con atrofia, disestesia en los dedos distales, hiperreflexia en todo momento con reflejo plantar extensor bilateral. El examen oral fue notable para la atrofia de la lengua izquierda, así como la desviación de la lengua izquierda, que era compatible con la PNH unilateral. Los análisis de sangre de rutina mostraron un nivel ligeramente elevado de proteína C reactiva (PCR), pero los hallazgos fueron normales por lo demás.
Los resultados de la radiografía de tórax no mostraron anormalidad específica. La radiografía lateral de cuello uterino mostró un ángulo de O-C2 de cifosis de 17 grados (Figura 1). La tomografía computarizada (TC) mostró una lesión erosiva en las madrigueras y el arco anterior del atlas (Figura 2). La resonancia magnética mostró una lesión que ocupaba espacio en el espacio retrofaríngeo, que presentaba señales heterogéneas en imágenes ponderadas en T1 y T2 (Figura 3). Una revisión secuencial posterior de estudios de imagen anteriores reveló que, contrariamente a la progresión de la cifosis O-C, el tamaño de la lesión había ido disminuyendo gradualmente.
En suma, el paciente tenía dos problemas principales: disfagia severa y desnutrición y dolor de cuello posteriores. Inicialmente, asumimos que la disfagia fue causada principalmente por estenosis orofaríngea resultante de cifosis O-C. Sin embargo, dado que no se observaron hallazgos de la patología intracraneal y el paciente exhibió una PNH unilateral persistente y una disfunción de la deglución severa, eventualmente planteamos la hipótesis de que la disfagia se habría deteriorado aún peor debido al movimiento limitado de la lengua. En otras palabras, tanto la cifosis O-C como la PNH estaban relacionadas con disfagia, y no fue posible trazar una línea clara por la cual estos dos factores se dividieran en cuanto a la etiología. Ningún tratamiento conservador había mejorado estos síntomas, por lo que decidimos realizar una cirugía correctiva para restaurar la función de deglución y aliviar el dolor de cuello.
2.3. Operación
La cirugía de fusión posterior de O-C3 con injerto de hueso ilíaco se realizó sin complicaciones. La cifosis O-C se corrigió a lordosis de 6 grados en O-C2 (Figura 4). Los hallazgos de la biopsia de tejido de la masa retrofaríngea fueron negativos para etiología infecciosa. El curso postoperatorio fue sin incidentes. Su función de deglución concomitante con el movimiento de la lengua mejoró en dos semanas después de la cirugía. En la última visita de seguimiento a los cinco meses, se observó unión ósea y se confirmó la función de deglución sin mayor deterioro.
3. Discusión
El nervio hipogloso o duodécimo nervio craneal es un nervio motor puro que controla el músculo intrínseco y extrínseco de la lengua. Al igual que los otros nervios craneales, se divide en tres secciones: supranuclear, nuclear e infranuclear. Saber cómo se ven afectados el movimiento y la coordinación de la lengua permite a los médicos reducir la causa de la PNH . Por ejemplo, las lesiones supranucleares generalmente producen debilidad del lado contralateral de la lengua , mientras que la patología nuclear o infranuclear desarrolla disfunción del nervio hipogloso del lado involucrado, lo que eventualmente predispone a los pacientes a atrofia, desviación y disfagia de la lengua. El nervio hipogloso también se divide en cuatro o cinco segmentos en función de sus características anatómicas . El nervio surge de su núcleo y sale de la base del cráneo a través del foramen hipogloso. La parte extracraneal corre lateral a la arteria carótida y anterior a la columna cervical superior, y finalmente inerva la lengua . El nervio puede dañarse en cada sección de su trayectoria. Específicamente, un estudio mostró características de imagen del nervio hipogloso al dividirlo en cuatro segmentos—intra axial, cisternal, base del cráneo y extracraneal-e identificó patologías para cada segmento: vascular, neoplasia, infección/inflamación, trauma y autoinmune .
Las etiologías de la PNH en relación con las enfermedades de la columna vertebral se pueden clasificar de la siguiente manera: lesión directa, extensión mecánica indirecta, circulación insuficiente e inflamación; cada una ocurre en el segmento extracraneal. En primer lugar, se ha demostrado que una lesión directa en la columna vertebral causa PNH. En nuestro caso, los estudios de imagen no mostraron ninguna evidencia de lesión directa en el tronco encefálico inferior o la médula espinal cervical. Inicialmente se observó un agrandamiento de la masa en el espacio retrofaríngeo, pero disminuyó gradualmente de tamaño después de la primera cirugía. Además, no hay hallazgos específicos que sugieran la recurrencia de la infección desde que vino a nosotros. Por lo tanto, no era probable que la inflamación en relación con la masa retrofaríngea fuera la causa principal de la PNH. Teniendo en cuenta todas estas condiciones, planteamos la hipótesis de que la extensión mecánica debido a la hiperflexión de la columna cervical jugó un papel importante en nuestro caso.
Los estudios han demostrado que la cifosis O-C puede provocar estenosis orofaríngea. Específicamente, algunos autores han demostrado la utilidad del ángulo O-C2 como predictor de disfagia y/o disnea postoperatoria . Izeki et al. argumentó que el ángulo de O-C2 es necesario al menos más que la posición neutral preoperatoria para evitar disfagia persistente . Estos estudios sugieren que la causa prominente de disfagia en nuestro caso fue la cifosis cervical superior. Sin embargo, también fue de destacar que el paciente tenía PNH unilateral persistente, y la disfagia era tan grave que el paciente no era capaz de tomar ninguna ingesta oral, lo que finalmente nos hizo suponer que la PNH era otra causa crítica de la función de deglución restringida. Dado que algunos informes de casos anteriores han argumentado que la PNH está asociada con hiperflexión del cuello y el considerable número de casos con disfagia debido a la cifosis O-C2, los autores sugieren que la PNH podría ser más prevalente en tales casos de deformidad, enmascarada por los signos más aparentes de la estenosis orofaríngea.
En el caso actual, después de reducir la mal alineación en la unión Oc, no solo experimentó una mejora notable en su función de deglución, sino también una restauración gradual del movimiento de su lengua. Por lo tanto, proponemos que la recuperación de la PNH se explique principalmente por la liberación quirúrgica de la fuerza de extensión mecánica del nervio hipogloso (Figura 5).
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En conclusión, estos hallazgos sugieren que la PNH puede ser más prevalente en los casos con cifosis O-C, escondiéndose detrás de los signos más obvios del estrechamiento orofaríngeo. Además, la cirugía correctiva puede ser un tratamiento razonable, no solo para mejorar la función de deglución, sino también para restaurar la función del nervio hipogloso.
Conflictos de intereses
Ninguno de los autores tiene conflicto de intereses.