PMC

Diskussion

indtil for et par år siden var dogmen, at refleks besvimelse ikke forekom i liggende stilling i fravær af en åbenbar trigger (f.eks. Denne sag er et eksempel på et fænomen, der for nylig er rapporteret af Krediet et al.1 kendt som”søvn synkope”. Den differentielle diagnose af natlige episoder med synkope inkluderer søvnlammelse, epilepsi, Vertebrobasilar migræne, hypnogogoiske hallucinationer, systemisk mastocytose, carcinoid, feokromocytom, visceralt ødem og panikanfald. Den klassiske beskrivelse fra patienter er, at de er vækket fra deres søvn med gastrointestinale symptomer, herunder kvalme, mavekramper og en følelse af forestående diarre.

den indledende sagsserie med søvnsynkope omfattede 13 patienter. Hver patient vågnede pludselig fra søvn med svær kvalme før deres syncopal spell1. I modsætning til vores patient var den oprindeligt kohorte af patienter overvejende vippepositiv (7/9), og bradykardi blev kun dokumenteret hos 5 patienter på grund af begrænset ambulant overvågning. Jardine et al.2 sammenlignede trylleformularerne hos patienter med søvnsynkope med dem med ikke-søvnsynkope. Søvn synkope patienter havde en højere forekomst af fobi-udløst synkope og synkope, mens vandret end de ikke-søvn synkope patienter. Der var ingen forskelle i muskel sympatisk nerve aktivitet reaktioner på head-up tilt test, og forfatterne konkluderede, at søvn synkope var en undertype af vasovagal synkope.

for nylig, et al.3 har rapporteret om egenskaber hos 54 patienter med søvnsynkope. De fandt ud af, at 75% af deres patienter med søvnsynkope beskrev specifikke fobier (såsom flebotomi), og de antog, at et overdrevet frygtrespons kan bidrage til den generelle tilstand3. Deres patienter var overvejende kvinder og oplevede normalt deres første synkopale begivenhed i ungdomsårene. Vores patient manglede nogen specifik fobi, men begyndte at opleve synkopale episoder i ungdomsårene.

der har ikke været tilstrækkelig overvågning hos disse patienter for at vide bestemt, om bradykardien går forud for eller følger gastrointestinale symptomer. Vores patient beskrev gastrointestinale symptomer i 20 sekunder til 2 minutter før synkope. I betragtning af at vi dokumenterede asystol, der varede ~10 sekunder, er det ikke sandsynligt, at bradykardien gik forud for tarmsymptomerne. I modsætning til ægte situational defecation synkope forekom de fleste af hendes synkopale trylleformularer imidlertid i fravær af afføring.

det er postuleret, at akut øget vagal tone kan være en vigtig mekanisme for synkope i “sleep synkope”. Øget vagal tone kunne også forklare de gastrointestinale symptomer, der er næsten universelle i denne population. Vagal aktivitet vil øge gut motilitet og kunne præsentere med mavekramper, kvalme og en følelse af at hindre diarre. Vagal udledning kan i første omgang føre til gastrointestinale symptomer, der derefter efterfølges af kardioinhibition. Foreslåede mekanismer til den tilsyneladende hypervagotoni forbundet med søvnsynkope inkluderer: en centralt medieret stigning i vagal aktivitet i dybere faser af ikke-REM-søvn eller måske et fokalt Peri-insulært anfald, der fører til en pludselig & forbigående stigning i vagal udstrømning. Hvis isoleret hypervagotoni er den eneste mekanisme for synkope, kan en medicin som atropin i teorien akut behandle en sådan episode, selvom dette er helt upraktisk at administrere. I betragtning af denne patients tilsyneladende respons på pacing kan isoleret asystol være den eneste mekanisme for synkope i dette tilfælde. Dette er ikke altid tilfældet. For nylig, Krediet et al.4 viste, at hos en patient med carotis overfølsomhed og et asystolisk respons faldt total perifer resistens også med en forsinket genopretning af blodtrykket, selv efter genoptagelse af en normal hjerterytme.

kliniske forsøg med permanent pacing for tilbagevendende vasovagal synkope har været skuffende til dato. Mens tidlige randomiserede forsøg, der randomiserede patienter med vasovagal synkope til ublindet pacemakerimplantation eller plejestandard, viste tidligt løfte5-7, nyere undersøgelser, hvor sådanne patienter alle gennemgik pacemakerimplantation og blev blindet for pacingterapier til eller fra, skulle være en mere beskeden til ingen fordel8;9. Disse data peger på en stor” forventningseffekt”, som patienter med vasovagal synkope oplever, når de ved, at de behandles med en pacemaker10. ISSUE 2 investigators11 har rapporteret, at patienter med tilbagevendende synkope med asystol, der modtager en pacemaker, havde mindre synkope end de synkopepatienter uden asystol. Mens man rejste håb om mere optimal patientvalg, var Udgave 2 blindet, og der skulle komme mere endelige data fra den korrekt blinde udgave 3-undersøgelse12. Selv hvis Problem 3 undersøgelse er positiv, nøje overvejelse er påkrævet, inden der implanteres en permanent pacemaker i disse typisk unge patienter, i betragtning af risikoen for mekaniske fejl, flere levetidsgeneratorændringer, og den potentielle negative effekt af RV-pacing.

en pacemaker blev implanteret i vores patient på grund af hyppigheden af symptomer, sværhedsgraden af skade med synkope og hendes manglende respons på medicinske terapier i indstillingen af ILR dokumenteret asystol. Siden hendes permanente pacemakerimplantation har vores patient oplevet 4 diskrete prodromale trylleformularer, der var forbundet med aktivering af funktionen “rate drop response” med ventrikulær pacing; hvilket antyder, at akut bradykardi eller asystol stadig kan være tilbagevendende. Over en opfølgningsperiode på 5 flere år, hun har ikke haft yderligere frank synkope. I betragtning af at gastrointestinale symptomer kan være en markør for hypervagotoni, kan patienter med søvnsynkope repræsentere en delmængde af vasovagal synkope, der kan have en salutær respons på permanent pacemakerimplantation. Denne hypotese kræver potentiel Validering.