Hypogliossale zenuwverlamming als oorzaak van ernstige dysfagie samen met de orofaryngeale stenose als gevolg van Occipitocervicale kyfose
Abstract
Hypogliossale zenuwverlamming (HNP) is een mogelijke oorzaak van dysfagie. Een 66-jarige man gepresenteerd aan ons ziekenhuis met dysfagie en nekpijn. Een jaar voor zijn eerste bezoek was hij gediagnosticeerd met baarmoederhalstuberculose en had hij posterieure C1-2 fixatie ondergaan. Het lichamelijk onderzoek leidde tot de diagnose van dysfagie met HNP, en hij had ernstig gewichtsverlies. Radiografisch onderzoek toonde aan dat de O-C kyfose was verergerd en dat de misvorming waarschijnlijk de primaire oorzaak van HNP was. Om de slikfunctie te herstellen, werd o-C fusieoperatie uitgevoerd. Postoperatief, toonde de patiënt onmiddellijke verbetering van dysfagie met geleidelijk herstel van hypoglossale zenuwfunctie. In de laatste follow-up evaluatie werd de slikfunctie bevestigd zonder tekenen van HNP. Onze resultaten geven aan dat HNP vaker voor kan komen in gevallen met ernstige cervicale kyfose, onderdiagnose als gevolg van de meer duidelijke tekenen van de orofaryngeale vernauwing.
1. Inleiding
hypoglykemie van de zenuwen (HNP) is een zeldzame aandoening die de tongbeweging belemmert, wat kan leiden tot dysfagie. Voor zover wij weten, zijn er slechts beperkte meldingen van HNP geassocieerd met spinale ziekten, en daarom, de etiologie blijft onduidelijk. In dit onderzoek melden we een geval van HNP dat optrad na postoperatieve occiput-cervicale (O-C) kyfose in combinatie met de orofaryngeale vernauwing en dat werd verbeterd door correctie van de misvorming.
2. Case Report
2.1. Geschiedenis
een 66-jarige man was gediagnosticeerd met infectieuze cervicale tuberculose op C1 en ondergaan posterieure C1-2 schroefplaat fixatie in een ziekenhuis in India een jaar voor zijn bezoek aan ons ziekenhuis. Hoewel de operatie succesvol was en zijn nekpijn was verbeterd, was zijn slikfunctie geleidelijk verslechterd over de periode van negen maanden na de eerste operatie, samen met verlies van vermindering. Als gevolg van progressieve dysfagie en ernstig gewichtsverlies, werd hij doorverwezen naar ons ziekenhuis. Zijn medische geschiedenis omvatte hypertensie en milde diabetes mellitus (HbA1c 6,2% NGSP). Hij kreeg een antituberculaire behandeling sinds hij in het plaatselijke ziekenhuis werd gediagnosticeerd met infectieuze baarmoederhalstuberculose.
2.2. Onderzoek
De lengte van de patiënt was 165 cm, zijn gewicht was 52 kg (BMI 19) en hij vertoonde een normale cognitieve functie. Hij had 25 kg verloren gedurende 7 maanden vanwege moeite met slikken, en een nasogastrische (NG) buis werd geplaatst voor het voeden van de buis. Neurologisch onderzoek van de patiënt toonde links dominante proximale arm spierzwakte met atrofie, dysesthesie in distale vingers, hyperreflexie door middel van bilaterale extensor plantaire reflex. Mondeling onderzoek was opmerkelijk voor zowel linker tongatrofie als linker tongafwijking, wat consistent was met unilaterale HNP. Routinematig bloedonderzoek toonde een licht verhoogd niveau van C reactief eiwit (CRP), maar de bevindingen waren verder normaal.
röntgenfoto ‘ s van de borst toonden geen specifieke afwijking aan. Laterale cervicale X-ray toonde o-C2 hoek van 17 graden kyfose (figuur 1). Computertomografie (CT) toonde een erosieve laesie aan holen en anterieure Boog van de atlas (Figuur 2). Magnetic resonance imaging toonde een ruimtebezettende laesie in de retropharyngeale ruimte, die heterogene signalen vertoonde op zowel T1-als T2-gewogen beelden (Figuur 3). Verder sequentieel onderzoek van eerdere beeldvormingsstudies toonde aan dat, in tegenstelling tot de progressie van O-C kyfose, de laesie geleidelijk in omvang was afgenomen.
in totaal had de patiënt twee hoofdproblemen: ernstige dysfagie en daaropvolgende ondervoeding en nekpijn. Aanvankelijk gingen we ervan uit dat de dysfagie voornamelijk werd veroorzaakt door orofaryngeale stenose als gevolg van O-C kyfose . Echter, omdat er geen bevindingen van de intracraniale pathologie werden waargenomen en de patiënt een aanhoudende unilaterale HNP en ernstige slikdysfunctie vertoonde, stelden we uiteindelijk de hypothese op dat de dysfagie nog slechter zou zijn verslechterd door de beperkte tongbeweging. Met andere woorden, zowel O-C kyfose en HNP waren gerelateerd aan dysfagie, en het was niet mogelijk om een duidelijke lijn te trekken waardoor deze twee factoren werden verdeeld met betrekking tot de etiologie. Geen enkele conservatieve behandeling had deze symptomen verbeterd en daarom besloten we een corrigerende operatie uit te voeren om de slikfunctie te herstellen en de nekpijn te verlichten.
2.3. Operatie
posterieure o-C3 fusieoperatie met iliacaal bottransplantaat werd uitgevoerd zonder complicaties. De O-C kyfose werd gecorrigeerd tot 6 graden lordose op O-C2 (Figuur 4). Bevindingen van de weefselbiopsie van de retrofaryngeale massa waren negatief voor infectieuze etiologie. De postoperatieve cursus was rustig. Zijn slikfunctie samen met zijn tongbeweging verbeterde in twee weken na de operatie. Bij het laatste follow-up bezoek na vijf maanden werd bot vereniging waargenomen en slikfunctie werd bevestigd zonder verdere verslechtering.
3. Discussie
De hypoglykemische zenuw of de twaalfde hersenzenuw is een zuivere motorische zenuw die zowel de intrinsieke als de extrinsieke spier van de tong controleert. Net als de andere hersenzenuwen is het verdeeld in drie secties: supranucleair, nucleair en infranucleair. Door te weten hoe de tongbeweging en coördinatie worden beïnvloed, kunnen artsen de oorzaak van HNP beperken . Bijvoorbeeld, supranucleaire laesies produceren meestal zwakte van de contralaterale kant van de tong, terwijl de nucleaire of infranucleaire pathologie dysfunctie van de hypoglossale zenuw van de betrokken kant ontwikkelt , die uiteindelijk patiënten predisponeert voor tongatrofie, afwijking en dysfagie. De hypoglykemische zenuw is ook verdeeld in vier tot vijf segmenten op basis van zijn anatomische kenmerken . De zenuw komt uit de kern en verlaat de schedelbasis via het antidilossale foramen. Het extracraniale deel loopt laterale naar de halsslagader en anterieure naar de bovenste cervicale wervelkolom, en uiteindelijk innerveert de tong . De zenuw kan worden beschadigd bij elke sectie in zijn baan. Specifiek, één studie toonde beeldvormingseigenschappen van de hypoglossale zenuw door het in vier segmenten te verdelen—intra-axial, cisternal, schedelbasis, en extracranial segmenten—en geïdentificeerde pathologieën voor elk segment: vasculair, neoplasia, besmetting/ontsteking, trauma, en auto-immune .
De etiologieën van HNP in relatie tot spinale ziekten kunnen als volgt worden gecategoriseerd: direct letsel, indirecte mechanische uitbreiding, onvoldoende circulatie en ontsteking; elk treedt op in het extracraniale segment. Ten eerste is aangetoond dat direct letsel aan de wervelkolom HNP veroorzaakt. In ons geval toonden beeldvormingsstudies geen bewijs van direct letsel aan de onderste hersenstam of het cervicale ruggenmerg. Een vergroting van de massa op de retrofaryngeale ruimte werd aanvankelijk waargenomen, maar deze nam geleidelijk af in omvang na de eerste operatie. Bovendien, geen specifieke bevindingen suggereren de herhaling van de infectie sinds hij bij ons kwam. Daarom was het niet waarschijnlijk dat ontsteking in relatie tot de retrofaryngeale massa de primaire oorzaak van HNP was. Rekening houdend met al deze voorwaarden, we veronderstelden dat de mechanische uitbreiding als gevolg van hyperflexion van de cervicale wervelkolom speelde een belangrijke rol in ons geval.
Studies hebben aangetoond dat o-C kyfose kan resulteren in orofaryngeale stenose. Specifiek, hebben sommige auteurs het nut van o-C2 hoek als voorspeller van postoperatieve dysfagie en/of dyspneu aangetoond . Izeki et al. betoogd dat o-C2 hoek ten minste meer dan preoperatieve neutrale positie nodig is om aanhoudende dysfagie te voorkomen . Deze studies suggereren dat de prominente oorzaak van dysfagie in ons geval was de bovenste cervicale kyfose. Echter, het was ook van belang dat de patiënt persisterende unilaterale HNP, en de dysfagie was zo ernstig dat de patiënt niet in staat was om een orale inname, die uiteindelijk maakte ons veronderstellen dat HNP was een andere kritische oorzaak van beperkte slikken functie. Gezien het feit dat sommige eerdere case rapporten hebben betoogd dat HNP wordt geassocieerd met hyperflexion van de nek en het aanzienlijke aantal gevallen met dysfagie als gevolg van de O-C2 kyfose, de auteurs suggereren dat HNP vaker in dergelijke misvormingen gevallen, wordt gemaskeerd door de meer schijnbare tekenen van de orofaryngeale stenose.
in dit geval, nadat we de uitlijning van de O-C-verbinding hadden verminderd, ondervond hij niet alleen een opmerkelijke verbetering van zijn slikfunctie, maar ook een geleidelijk herstel van zijn tongbeweging. We stellen daarom voor dat het herstel van HNP voornamelijk kan worden verklaard door de chirurgische release van de mechanische verlengingskracht van de hypoglykemische zenuw (Figuur 5).
(a)
b)
(a)
b)
belangenconflicten
geen van de auteurs heeft een belangenconflict.