medfødt kolesteatom lokaliseret til mastoidhulen og præsenterer som en Mastoid Abscess
abstrakt
introduktion. Medfødt kolesteatom er en perlehvid masse, der sjældent stammer fra mastoidprocessen. sagsrapport. En 21-årig mandlig patient præsenterede for vores afdeling med svær højre mastoid smerte og postauricular svingende hævelse i 23 dage. Der var ingen forudgående historie med øreklager, og undersøgelse viste en normal højre øre tromme. Nødundersøgelse af mastoidprocessen blev udført samme dag og afslørede lokaliseret kolesteatom begrænset kun til mastoidhulen. Konklusion. På trods af en sjældenhed bør mastoidprocessen altid tages i betragtning som et oprindelsessted for medfødt kolesteatom.
1. Introduktion
medfødt kolesteatom (CC) er et perlehvidt keratiniseret stratificeret pladepitel, der opstår i mellemørespalten. Nogle diagnostiske kriterier var blevet foreslået for at differentiere det fra det erhvervede kolesteatom. Ifølge Levenson et al.revision, medfødt kolesteatom er en perlehvid massemedial til en intakt tympanisk membran med normal pars tensa og pars flaccida, uden historie med øreudladning eller perforering af øretromme eller nogen otologisk procedure .
medfødt kolesteatom kan stamme fra fem forskellige steder i den temporale knogle: petrousbenet, cerebellopontinvinklen, mellemørets hulrum, den ydre øregang og mastoidprocessen. Mastoidprocessen ser ud til at være den mindst berørte, og det sjældneste sted, som medfødt kolesteatom kan opstå fra .
i denne undersøgelse præsenterer vi et sjældent tilfælde af mastoid abscess som den eneste præsentation af medfødt kolesteatom i mastoidprocessen.
2. Case Report
en 21-årig mandlig Yemenitisk patient præsenteret for Otorhinolaryngologiafdelingen på Sultan Kaboos Hospital i Salalah, Oman, med en historie med højre mastoid smerte af treogtyve dages varighed, der ikke reagerede på flere forskellige kurser af antibiotika. Der blev ikke fundet nogen forudgående historie med infektion i øvre luftveje. Patienten klagede ikke over nedsat hørelse eller tinnitus eller tidligere historie med øreudladning eller operationer. Ingen historie om øre traume blev præsenteret af patienten. Den fulde otorhinolaryngologiske undersøgelse blev udført. Den højre øretromme var intakt med normalt udseende sammen med den højre ydre auditive kanal uden tegn på overbelastning eller betændelse. Det venstre øre var normalt, og tuning af gaffeltest havde inden for normale resultater. Den højre postaurikulære region viste en øm svingende cystisk hævelse, oval i form og måling 2,5 liter 3 cm.
den overliggende hud var overbelastet rød, men ikke fastgjort til den underliggende hævelse. En defekt i mastoidbenet var blevet mærket under undersøgelsen. Resten af undersøgelsen af ørerne og resten af næse-og halsundersøgelsen var normal.
røntgenmastoid Schuller-visning blev udført og afslørede opacificering af højre mastoid med et billede af stort mastoidhulrum (Figur 1).
der blev truffet en beslutning om akut højre mastoidundersøgelse for at dræne abscessen og evaluere årsagen.
informeret samtykke blev taget fra patienten efter forklaring af detaljerne i den kirurgiske procedure.
under generel anæstesi blev der udført et højre postaurikulært snit, og overraskende dukkede en hurtig gush af pus op efter indsnit i periosteum. Den benede defekt blev identificeret og udvidet. En stor perlehvid sæk med hvidlige flager var blevet set fuldstændigt fylde mastoidhulen og udvide mastoidantrummet og også gribe ind på ansigtsryggen og nå bagud til sigmoid sinus og posterosuperiorly til sinodural vinkel (figur 2).
sækken blev fuldstændigt leveret i alt (figur 3), og såret blev lukket efter indsættelse af et dræn i det store hulrum, der var tilbage efter fjernelse af sækken.
(a)
(a)(a)
(b)
prøven blev sendt til histopatologi, der bekræftede diagnosen cholesteatom. Patienten havde ingen komplikationer intraoperativt eller i postoperativ periode. Sting og ørepakning var blevet fjernet ti dage efter operationen, og patienten var blevet fulgt op i tre måneder senere med rent sårsted og ingen gentagelse af hævelsen.
3. Diskussion
forskellige undersøgelser og teorier er blevet foreslået for at forklare oprindelsen af medfødt kolesteatom som metaplasia teori , invagination teori , epitel hvile teori og implantation teori .
det er på en eller anden måde svært at anvende metaplasia teorien i vores tilfælde i dette papir, da det er mærkeligt, at metaplasi kan påvirke mastoidprocessen, hvilket efterlader et helt normalt mellemørehulrum. Dette understøttes af Friedbergs undersøgelse i 1994 .
invaginationsteorien for ektoderm kan anvendes; det er dog ekstremt sjældent. Også, epithelial hvileteorien kan anvendes, hvis epidermoid dannelse sker med den underudviklede mastoid under fostrets liv og vokser senere til medfødt kolesteatom, men denne teori er også sjælden .
implantationsteorien kan accepteres i vores tilfælde. Canalis et al., i 2002, foreslog, at kranial kolesteatom kan opstå med indfangning af pladeepitel i suturen i perioden med mastoid fontanelle-lukning, der fører til dannelsen af medfødt kolesteatom i mastoidprocessen .
den mest accepterede teori for udvikling af medfødt kolesteatom er epithelcellehvilen. Det afhænger af Teeds første observation af en epidermal struktur i et 5-måneders humant foster i “tympanumets dorsale laterale pol, bare medial til malleus hals” .
disse hviler er ektodermale implantater i fusionspladerne mellem den første og anden grenbue, der vises omkring 10 uger ved krydset mellem de første grenspalte og posesystemer .
Levenson et al. postuleret, at disse hviler hjulpet i mellemøret og trommehinden udvikling, og at de er i første omgang hvilende. Disse epitelcellehviler gennemgår hurtig proliferation inden resorption omkring 33 ugers drægtighed. I tilfælde, hvor ufuldstændig resorption er tilfældet, menes det, at medfødt kolesteatom dannes. Levenson et al. postuleret, at den epidermale hvile ikke gennemgår involution på grund af kontinuerlig og kronisk irritation.Michaels bekræftede disse rester af epitelceller histologisk i 54% af de undersøgte føtale temporale knogler og postulerede, at deres vedholdenhed var årsagen til medfødt kolesteatom.
Mastoid abscess var den første præsentation af medfødt kolesteatom hos en 21-årig mandlig patient i vores undersøgelse. Migirov et al. præsenterede syv tilfælde med mastoid subperiosteal abscess som den første præsentation af medfødt kolesteatom i den pædiatriske population, hvoraf to patienter præsenterede med normal intakt tympanisk membran. Alle de syv patienter havde ingen historie med mellemøresygdom .
Hidaka et al., rapporterede i 2010 en voksen sag med akut mastoiditis som den første præsentation af medfødt kolesteatom uden forlængelse på loftet eller aditus ad antrum som set i operationen og foreslog, at enhver voksen med mastoiditis skulle evalueres for medfødt kolesteatom. De nævnte også, at, herunder deres tilfælde, kun fire tilfælde indtil den tid præsenteret med mastoid smerte eller hævelse . En anden præsentation af mastoid medfødt kolesteatom nævnt i litteraturen var en stricture i den ydre auditive kanal med intakt tympanisk membran .
ifølge Lee et al. og Hong et al.anmeldelser i 2007 og 2014 eksisterede omkring 30 tilfælde af mastoid medfødt kolesteatom, som vi tilføjer sagen præsenteret i denne undersøgelse.
interessekonflikt
forfatterne har ingen interessekonflikt.